Homem de 38 anos, afro-americano, sem comorbidades conhecidas, encaminhado do consultório oftalmológico por papiledema e aumento da pressão arterial (PA). Chegou ao pronto-socorro apresentando PA 210x120mmhg, papiledema e função renal alterada: creatinina 2mg/dl, uréia 90mg/dl, hemograma normal, com diagnóstico de hipertensão maligna acelerada. Sua irmã, seu irmão e sua mãe também têm diagnóstico de hipertensão refratária. Medicamentos em uso: hidralazina, hidroclorotiazida, losartana, carvedilol e anlodipino com doses máximas toleradas. A espironolactona não foi introduzida devido ao comprometimento da função renal e nível sérico de potássio. O paciente retornou após um mês com alteração do nível de consciência e PA aumentada (180x110mmhg). Ressonância magnética cerebral com evidência de acidente vascular cerebral isquemico. Assim, após avaliação da equipe cardíaca foi sugerida desnervação renal (DR) bilateral com cateter multieletrodo de 360 graus de ablação e ramos distais para maximizar a probabilidade de desnervação completa, totalizando 64 ablações. As medicações foram reduzidas durante as consultas e após 6 meses a PA estava em torno de 110x70mmHg com 4 classes de medicamentos e regressão da hipertrofia ventricular esquerda (HVE) evidenciada pelo ecocardiograma prévio. Posteriormente, sua irmã, uma mulher de 45 anos, afro-americana, com 5 classes de medicamentos em doses máximas toleradas, foi submetida a DR. Apresenta-se normotensa com 3 classes de medicamentos. Como o primeiro caso de RDN realizado na fase aguda de acidente vascular cerebral isquêmico e hipertensão maligna, o RDN diminuiu a pressão arterial e também causou regressão da HVE, embora o mecanismo permaneça incerto.