Objetivo: descrever um caso de coronária única esquerda e duplicação da artéria circunflexa no mesmo paciente. Sendo as duas anomalias coronarianas individualmente raras e independentes, não houve descrição semelhante na literatura, sendo este relato único ao nosso conhecimento. Caso clínico: paciente do sexo feminino, 61 anos, hipertensa, ex-tabagista com enfisema pulmonar e transtorno de ansiedade, referia dor torácica há 01 ano, de características atípicas. Procurou o serviço de saúde, iniciando investigação para doença arterial coronária. O eletrocardiograma mostrou ritmo sinusal sem alterações relevantes. Ecocardiograma demonstrou ventrículo esquerdo com aumento discreto do volume sistólico final e disfunção sistólica discreta pela hipocinesia difusa. Optado por investigação com Angiotomografia Coronariana que evidenciou ausência de aterosclerose coronariana significativa com anomalia coronária do tipo tronco coronário esquerdo (TCE) (LIPTON L IIB) com origem do seio de Valsalva ipsilateral, dando origem a artéria descendente anterior (DA), coronária direita (CD), originando-se da DA proximal com trajeto interarterial e dupla origem da artéria circunflexa (Cx) sendo uma de topografia habitual e outra originando-se da CD com trajeto retroaórtico (Circunflex Twins Arteries). Discussão: artéria coronária única é uma anomalia congênita rara, acometendo entre 0,02 e 0,07% de pacientes avaliados em estudo hemodinâmico. É assim descrita, quando todas as coronárias são originadas de um mesmo óstio, sendo o tronco responsável por toda vascularização cardíaca. Pode ser isolada ou associada a outras anomalias congênitas (válvula aórtica bicúspide, transposição de grandes vasos), sendo classificada de acordo com seu sítio de origem, distribuição de seus ramos e trajeto. Da mesma forma, as artérias circunflexas duplicadas são uma anomalia rara cuja real incidência é desconhecida. Sendo incomuns, embora frequentemente assintomáticas, podem predispor a maior risco de eventos isquêmicos e até mesmo morte súbita especialmente em pacientes jovens. Uma vez que é importante o conhecimento anatômico para abordagens intervencionistas, visando maior segurança e eficácia do tratamento, tais entidades podem se apresentar como um desafio terapêutico. Conclusão: as anomalias coronarianas constituem um grupo de variações raras, presentes em menos de 1% da população. Independentemente, já são alterações raras, o que torna a apresentação do presente caso um evento único, ao nosso conhecimento.
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